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Basi molecolari delle condrodisplasie
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Rossi lab
Contatti

Antonio Rossi, PI

Email: antrossi@unipv.it

Tel: +39 0382 987229

       +39 0382 987228

Componenti

Chiara Gramegna Tota (assegnista di ricerca)

Alessandra Leone (dottoranda @Iuss/Unipv)

Asifa Khan (dottoranda Horizon-MSCA)

Chiara Paganini (ricercatrice @IRCCS Policlinico S. Matteo, Pavia)

Attività di ricerca

La cartilagine è un tessuto connettivo appartenente ai tessuti scheletrici di sostegno. Le principali funzioni della cartilagine sono fornire uno scaffold che viene sostituito dal tessuto osseo durante l’ossificazione endocondrale e ricoprire le superfici delle articolazioni, resistendo agli shock pressori e favorendone il movimento. Le condrodisplasie rappresentano una vasta famiglia di malattie genetiche causate da mutazioni in geni fondamentali per lo sviluppo e l’omeostasi del tessuto cartilagineo. Questi disordini sono caratterizzati da un’estrema eterogeneità e perciò sono molto difficili da diagnosticare e trattare.

Il nostro gruppo si focalizza sullo studio di malattie causate da difetti nella biosintesi dei proteoglicani, i principali componenti della matrice cartilaginea insieme al collagene. Attualmente le nostre linee di ricerca prevedono:

1) la caratterizzazione biochimica di nuove displasie scheletriche causate da difetti nella sintesi dei proteoglicani;

2) la caratterizzazione fenotipica di validati modelli animali della Displasia diastrofica e della displasia di Desbuquois di tipo 1;

3) lo sviluppo di potenziali approcci terapeutici per il trattamento di condrodisplasie;

4) la caratterizzazione e il confronto del fenotipo osteoartritico in modelli animali di malattie scheletriche con modelli della comune osteoartrite.

Vengono utilizzati differenti approcci metodologici che includono la generazione e caratterizzazione di modelli murini, l’utilizzo di colture cellulari, studi di espressione genica, istologia, microscopia confocale, studi morfologici e microCT. La nostra ricerca permetterà di approfondire le basi molecolari delle malattie cartilaginee, favorendo la messa a punto di nuove terapie per i pazienti.

Tutto ciò che apprendiamo dallo studio delle malattie rare è estendibile alle malattie più comuni (come l’osteoartrite), a partire dall’individuazione di biomarker per diagnosi più efficaci e precoci alla scoperta di nuovi target terapeutici.

Bibliografia

Identification of potential non-invasive biomarkers in diastrophic dysplasia. Paganini C, Carroll RS, Gramegna Tota C, Schelhaas AJ, Leone A, Duker AL, O'Connell DA, Coghlan RF, Johnstone B, Ferreira CR, Peressini S, Albertini R, Forlino A, Bonafé L, Campos-Xavier AB, Superti-Furga A, Zankl A, Rossi A, Bober MB. Bone. 2023;175:116838. doi: 10.1016/j.bone.2023.116838.

Biallelic variants in SLC35B2 cause a novel chondrodysplasia with hypomyelinating leukodystrophy. Guasto A, Dubail J, Aguilera-Albesa S, Paganini C, Vanhulle C, Haouari W, Gorría-Redondo N, Aznal-Sainz E, Boddaert N, Planas-Serra L, Schlüter A, Verdura E, Bruneel A, Rossi A, Huber C, Pujol A, Cormier-Daire V. Brain. 2022 Mar 24:awac110. doi: 10.1093/brain/awac110. Online ahead of print.

Improvement of the skeletal phenotype in a mouse model of diastrophic dysplasia after postnatal treatment with N-acetylcysteine. Paganini C, Gramegna Tota C, Monti L, Monti I, Maurizi A, Capulli M, Bourmaud M, Teti A, Cohen-Solal M, Villani S, Forlino A, Superti-Furga A, Rossi A. Biochem Pharmacol. 2021; 185:114452. doi: 10.1016/j.bcp.2021.114452.

Phenotypic Characterization of Immortalized Chondrocytes from a Desbuquois Dysplasia Type 1 Mouse Model: A Tool for Studying Defects in Glycosaminoglycan Biosynthesis. Gramegna Tota C, Valenti B, Forlino A, Rossi A, Paganini C. Int J Mol Sci. 2021; 22(17):9304. doi: 10.3390/ijms22179304.

Calcium activated nucleotidase 1 (CANT1) is critical for glycosaminoglycan biosynthesis in cartilage and endochondral ossification. Paganini C, Monti L, Costantini R, Besio R, Lecci S, Biggiogera M, Tian K, Schwartz JM, Huber C, Cormier-Daire V, Gibson BG, Pirog KA, Forlino A, Rossi A. Matrix Biol. 2019; 81:70-90. doi: 10.1016/j.matbio.2018.11.002.

Bone and connective tissue disorders caused by defects in glycosaminoglycan biosynthesis: a panoramic view. Paganini C, Costantini R, Superti-Furga A, Rossi A. FEBS J. 2019; 286(15):3008-3032. doi: 10.1111/febs.14984